臨床皮膚科68巻1号

2014年01月発行

症例報告

下肢を中心に多発した毛盤腫の1例

著者： 高瀨真知¹ 大谷稔男¹ 和仁洋治² 古屋充子³ 多田廣祠⁴

所属機関： ¹倉敷中央病院皮膚科 ²倉敷中央病院病理検査科 ³横浜市立大学医学研究科分子病理学 ⁴多田皮膚科医院

ページ範囲：P.33 - P.37

文献概要

要約　52歳，男性．既往歴や家族歴に特記すべきことはない．15歳頃より四肢に丘疹がみられたが，数年前から増加してきたため，当科を受診した．初診時，下肢を中心に常色から黄白色で扁平に隆起する丘疹が多発していたが，顔や頸部には認めなかった．病理組織学的には真皮浅層で線維性結合組織の増生がみられ，病変の辺縁には毛包を伴っていた．免疫組織学的には増生した線維性結合組織の中にCD34陽性の紡錘形細胞やfactor XIIIa陽性の樹状細胞が散在し，多発性の毛盤腫と診断した．Birt-Hogg-Dubé症候群との鑑別を要したが，CTで肺囊胞や腎腫瘍の所見はみられなかった．また，folliculinの遺伝子解析で変異は同定できなかった．発症年齢や発症部位も非典型的で，Birt-Hogg-Dubé症候群とは異なる疾患群の可能性も否定できないと考えた．下肢に生じた毛盤腫はウイルス性疣贅などとして見逃されている可能性もある．

参考文献

1) Birt AR, et al:Arch Dermatol 113:1674, 1977

2) Ackerman AB, et al(eds):Neoplasm with follicular differentiation, Ardor Scribendi, New York, p221, 2001

3) De la Torre C, et al:Am J Dermatopathol 21:369, 1999

4) Misago N, et al:J Cutan Pathol 36:943, 2009

5) Rongioletti F, et al:Clin Exp Dermatol 14:72, 1989

6) Roth JS, et al:J Am Acad Dermatol 29:1055, 1993

7) Toro JR, et al:Arch Dermatol 135:1195, 1999

8) Chung JY, et al:Int J Dermatol 35:365, 1996

9) Liu V, et al:J Am Acad Dermatol 43:1120, 2000

10) Nickerson ML, et al:Cancer Cell 2:157, 2002

11) Zbar B, et al:Cancer Epidemiol Biomarkers Prev 11:393, 2002

12) 古賀俊輔，他：日本臨床 68:361, 2010

13) Schaffer JV, et al:J Am Acad Dermatol 53:S108, 2005

14) 石河　晃，他：臨皮 44:1237, 1990

15) Aoki M, Kawana S:Eur J Dermatol 10:407, 2000

16) 高橋　彰，他：泌紀 47:719, 2001

17) 石原幸子，他：皮膚病診療 25:1115, 2003

18) Kawasaki H, et al:Br J Dermatol 152:142, 2005

19) 貞政裕子，他：皮の科 7:189, 2008

20) Misago N, et al:Acta Derm Venereol 88:423, 2008

21) 田尻真貴子，他：西日皮膚 72:567, 2010

22) Kunogi M, et al:J Med Genet 47:281, 2010

23) Benhammou JN, et al:Genes Chromosomes Cancer 50:466, 2011

24) Menko FH, et al:Lancet Oncol 10:1199, 2009

25) Starink TM, et al:J Am Acad Dermatol 66:259, 2012