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文献詳細

雑誌文献

臨床整形外科46巻11号

2011年11月発行

文献概要

症例報告

股関節痛からアルカプトン尿症の診断に至った1例

著者: 濱田貴広1 志田純一1 井口明彦1 山口徹1 佐々木大1 村上剛志1 有薗剛1

所属機関: 1九州中央病院整形外科

ページ範囲:P.1061 - P.1065

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 アルカプトン尿症はチロシン,フェニルアラニンの代謝経路での産物であるホモゲンチジン酸が組織に蓄積し黒色変色,退行変性を来す常染色体優性遺伝の代謝性疾患である.今回われわれはアルカプトン尿症性股関節症の症例を経験したので報告する.症例は特に既往歴のない69歳の女性で,軽微な外傷で股関節の急激な破壊を来し,人工股関節置換術を施行した.術中所見で骨頭,臼蓋軟骨の黒色変色を伴っており,術後にアルカプトン尿症との診断に至った.この症例を通して本疾患の特徴,病態,鑑別疾患などを文献的に考察し報告する.

参考文献

1) Ando W, Sakai T, Kudawara I, et al:Bilateral Achille-tendon ruptures in a patient with ochronosis a case report. Clin Orthop 424:180-182, 2004
2) Araki K, Sudo A, Hasegawa M, et al:Devastating ochronotic arthropathy with successful bilateral hip and knee arthroplasties. J Clin Rheumatol 15:138-140, 2009
3) Aynaci O, Onder C, Turhan U:Bilateral hip arthropathy for ochronotic arthropathy. Clin Rheumatology 19:150-152, 2000
4) Borman P, Budur H, Ciliz D:Ochronotic arthropathy. Rheumatol Int 21:205-209, 2002
5) Corra T, Zaccala M, Galante M:Ochronotic arthropathy:Rapid destructive hip osteoarthritis associated with metabolic disease. Clin Rheumatology 14:474-477, 1995
6) Demir S. Alkaptonuric ochronosis:a case with multiple joint replacement arthroplasties. Clin Rheumatol 22:437-439, 2003
7) Filippon G, Frediani B, Selvi E, et al:Tendon imvolvement in patients with ochronosis:an ultrasonographic study. Ann Rheum Dis 67:1785-1786, 2008
8) Garrod E:The incidence of alkaputonuria;a study in chemical individuality. Lancet 2:73-79, 1902
9) Grosicka A, Kucharz EJ:Alkaptonuria. Wiad Lek 62:197-203, 2009
10) Keller JM, Macaulay W, Nercessian OA, et al:New developments in ochronosis:review of the literature. Rheumatol Int 25:81-85.2005
11) Murray JC, Lindberg KA, Pinnel SR:In vitro inhibition of chick embryo lysyl hydroxylase by homogentisic acid. J Clin Invest 59:1071-1079, 1977
12) Nas K, Gur S, Kdeniz R, et al:Ochronosis:A case of severe ochronotic arthropathy. Clin Rheumatology 21:170-172, 2002
13) Phornphutkul C, Introne WJ, Perry MB, et al:Natural history of alkaptonuria. N Engl J Med 347:2111-2121, 2002

掲載誌情報

出版社:株式会社医学書院

電子版ISSN:1882-1286

印刷版ISSN:0557-0433

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